Aspergers syndrom er oppkalt etter den østerrikske barnelegen Hans Asperger, som først beskrev tilstanden i 1944. Asperger la merke til et atferdsmønster hos sine barnpasienter som inkluderte vansker med sosial interaksjon, repeterende atferd og et smalt spekter av interesser. Han kalte først tilstanden «autistisk psykopati», men omdøpte den senere til «Aspergers syndrom» til ære for sin mentor, Viktor von Gebsattel.
Aspergers syndrom ble opprinnelig antatt å være en mild form for autisme, men det ble senere anerkjent som en egen lidelse. I 1994 inkluderte American Psychiatric Association Aspergers syndrom i DSM-IV, diagnosemanualen for psykiske lidelser. I DSM-5, publisert i 2013, ble Aspergers syndrom fjernet som en egen diagnose og regnes nå som en del av autismespektrumforstyrrelsen (ASD).